Nobel Tıp Kitabevleri 2015 | Page 62

KISIM XI  Genetik Metabolizma Hastalıkları Bölüm 78 Doğumsal Metabolizma Hastalıklarına Yaklaşım Iraj Rezvani ve Geoffrey Rezvani Çeviri: Uzm. Dr. Atilla Ersen, Doç. Dr. Hasan Önal Çocuklukta görülen birçok bozukluğa, spesifik proteinleri kodlayan tek gen mutasyonları sebep olmaktadır. Bu mutasyonlar primer protein yapısının veya sentezlenen protein miktarının değişmesine neden olabilir. Bir enzim, reseptör, taşıyıcı, membran ya da yapısal eleman konumunda olabilen bir proteinin fonksiyonu kısmi olarak veya ciddi düzeyde bozulabilir. Bu herediter biyokimyasal bozukluklar aynı zamanda doğumsal metabolizma bozuklukları veya kalıtımsal metabolik hastalıklar olarak adlandırılır. Birçok mutasyon klinik olarak sonuçsuz kalır ve bireyleri birbirinden ayıran polimorfik farklılıklara (genetik polimorfizm) yol açar. Bazı mutasyonlar hafiften ölümcüle kadar değişen şiddetlerde hastalıklar oluşturabilir. Bu bozuklukların ciddi formları genellikle klinik olarak yenidoğan döneminde veya hemen sonrasında ortaya çıkar. METABOLİZMA HASTALIKLARININ GENEL ÖZELLİKLERİ Her ne kadar genetik metabolik hastalıkların ortaya çıkışı oldukça farklılık gösterse de, bu durumların birçoğunda aşağıdaki ortak özellikler paylaşılmaktadır: 1. Etkilenmiş bebek doğumda normaldir ve hayatının sonraki bir döneminde semptomatik olur. Bu durum, bu bebekleri doğumda doğum travması, intrauterin nedenler, kromozomal bozukluklar veya diğer genetik hastalıklara bağlı hasta görünenlerden ayırt etmektedir. 2. Genin disfonksiyonuna neden olan mutasyonun kaynağı genellikle aileden aileye farklılık gösterir. Bu, değişik ailelerdeki fenotipin ciddiyetinde farklılıklara sebep olur. Bunun bir istisnası, primer olarak akraba evliliklerine bağlı spesifik bir mutasyonun bir etnik grup içinde korunduğu zaman görülür (kurucu [founder] etkisi). Bu duruma bir örnek, ABD’deki Old Order Mennonites’deki (esasen Lancaster Country, PA’da) tüm etkilenmiş bebeklerin aynı mutasyona ve bu nedenle aynı fenotipe sahip oldukları akçaağaç şurup idrar hastalığıdır (Bölüm 79.6). 3. Genin ciddi bozukluğuna yol açan mutasyonlar veya onun ürünleri doğumdan hemen sonra klinik bulgulara neden olurlar. Genel olarak, klinik semptomlar ne kadar erken görülürse hastalık da o kadar ciddi seyreder. 4. Çoğu durum otozomal resesif kalıtım gösterir. Bu yüzden, hasta bir bebekte ebeveynler arası akrabalık veya yenidoğan döneminde açıklanamayan ölüm hikayesi kalıtımsal bir metabolik hastalık olabileceği sorusunu akla getirebilir. 5. Genetik metabolik hastalıkların çoğunluğu bir takım tedavi yöntemleriyle başarılı bir şekilde kontrol edilebilir ve potansiyel olarak bunların çok azı kemik iliği veya karaciğer transplantasyonu ile tedavi edilebilir. Özellikle beyin hasarı olmak üzere geri dönüşümsüz organ hasarları gelişmeden önce erken tanı alır ve tedavi edilirlerse bu hastaların normal bir hayatları olabilir. Bu da tüm yenidoğan bebeklerin taranmasıyla başarılabilen erken tanının öneminin altını bir kez daha çizmektedir. 416 YENİDOĞAN BEBEKLERİN KÜTLE TARAMASI Genetik metabolik hastalıkların genel özellikleri, bu hastalıkların varlığının tüm yenidoğan bebeklerde taranması için ciddi tartışmaları beraberinde getirmiştir. Son yarım yüzyıl boyunca, tüm bebeklerin taranması için doğru ve hızlı sonuç veren ucuz bir şekilde yapılabilecek metotlar geliştirmiştir. Ardışık kütle spektrometrisi (MS/MS) bu alandaki en son teknik ilerlemedir. Bu metot, filtre kağıdına yerleştirilmiş birkaç damla kan ve bunun değerlendirilmek için merkez laboratuvarına gönderilmesini gerektirir. Bu metodun diğer bazı spesifik bozukluklar için eşit etkinlikteki birkaç analizle tamamlanmasıyla çok fazla sayıda genetik hastalık tanımlanabilmektedir (Tablo 78-1 ve 782). Bu hastalıkların bazı ciddi formları yenidoğan tarama sonuçları elde edilmeden önce klinik bulgulara neden olabilir. Şu da unutulmamalıdır ki, bu metotlar kişinin ömrü boyunca klinik hastalığa hiç yol açmayabilecek hafif formdaki kalıtımsal bir metabolik hastalığını da tanımlayabilir. Bu tür bulguların potansiyel psikososyal yıkımı olabilir ve ciddi değerlendirmelerin yapılmasını gerektirir. Bunun bir örneği, ardışık kütle spektrometrisini kullanan tarama programlarında beklenmedik şekilde yüksek sıklıkta tanımlanan 3-metilkrotonil CoA karboksilaz eksikliğidir. Bu çocukların çoğunluğu asemptomatik olarak kalırlar (Bölüm 79.6). GENETİK METABOLİK HASTALIKLARIN KLİNİK BULGULARI Çocuklarla ilgilenen doktorlar veya diğer sağlık çalışanları genetik metabolik hastalıkların erken bulguları ile ilgili bilgili olmalıdırlar, çünkü 1) bu hastalıkların bazı ciddi formları yenidoğan tarama çalışmaları sonuçları elde edilmeden önce semptomlara neden olabilir ve 2) her ne kadar günümüz tarama metotları oldukça fazla olsa da, tüm kalıtımsal genetik hastalıkların küçük bir miktarını tanımlayabilir. Yenidoğan döneminde klinik bulgular genellikle özgül değildir ve sepsisli çocuklarda görülenlere benzer. Ciddi düzeyde hasta yenidoğan bebeğin ayırıcı tanısında metabolik genetik bozukluklar düşünülmeli ve şüphe düzeyi yüksekse özel çalışmalar yapılmalıdır (Şekil 78-1). Doğumdan sonraki birkaç saat içinde letarji, beslenememe, konvülziyonlar ve kusma gibi belirti ve bulgular gelişebilir. Bazen bu bebeklerdeki kusm Kqgޘ[X[